Resumen: El citomegalovirus (CMV) es el principal agente responsable de las infecciones de transmisión vertical, congénita o adquirida. El objetivo de este trabajo es conocer la relevancia clínica de dicha infección, que es la principal causa de retraso psicomotor y sordera neurosensorial de origen infeccioso, a partir de una revisión y presentación de un caso clínico. La infección congénita puede derivar de una primoinfección materna o de una reactivación viral. Solo un 10% de las infecciones congénitas presentará síntomas al nacimiento, pero la mitad de éstas desarrollará secuelas permanentes, especialmente hipoacusia y retraso mental. Los principales síntomas y signos de infección son: bajo peso al nacer, trombocitopenia, hepatoesplenomegalia, microcefalia y trastornos neurológicos. Los pacientes sintomáticos con afectación neurológica pueden beneficiarse de tratamiento antiviral específico. La infección postnatal puede adquirirse por contacto con secreciones cervicales en el parto u otros fluidos biológicos infectados, transfusiones de hemoderivados o lactancia materna. La infección adquirida es de especial relevancia en recién nacidos pretérminos y puede manifestarse con hepatitis, neutropenia, trombocitopenia o apariencia séptica. A diferencia de la infección congénita, suele resolverse espontáneamente sin tratamiento antiviral y no parece asociarse a sordera ni deterioro neurológico. El diagnóstico de elección se basa en la identificación del virus en orina mediante la detección de su ADN por reacción en cadena de la polimerasa (PCR). La determinación en las dos primeras semanas de vida indica infección congénita, mientras que un diagnóstico posterior sugiere que puede haber sido adquirida. A continuación se comunica un caso de CMV congénito en un prematuro de muy bajo peso. El diagnóstico se sospechó ante la presencia de un retraso del crecimiento intrauterino, catarata granular bilateral y alteraciones analíticas como anemia, trombopenia y alteración de la coagulación. Pese a la negatividad de las serologías para CMV de la madre durante la gestación y del niño posteriormente, la infección fue confirmada por medio de PCR para CMV en orina. El tratamiento con ganciclovir intravenoso, que fue sustituido por valganciclovir oral al alta, fue bien tolerado y se consiguió la supresión de la carga viral en orina y una baja carga detectable en plasma.